Catathrenia: una malattia rara che si presenta come sonnolenza diurna e mal di testa Dar MA, Gupta R Neurol India

DOI: 10.4103 / neuroindia.NI_874_16

Come citare questo articolo:
Dar MA, Gupta R. Catathrenia: una malattia rara che si presenta come sonnolenza diurna e mal di testa. Neurol India 2017; 65: 633-6

Signore,
La catathrenia o gemiti legati al sonno è un disturbo raro caratterizzato da un gemito prodotto durante l’espirazione prolungata, principalmente durante il movimento rapido degli occhi ( REM) ma può essere visto anche durante il sonno con movimento oculare non rapido (NREM)., Il suo significato clinico non è noto perché non è associato a ipossiemia significativa o apnea notturna. Tuttavia, questi pazienti hanno un alto indice di eccitazione e una conseguente stanchezza o sonnolenza diurna. Per questo motivo, questi pazienti possono cercare l’aiuto di medici del sonno o neuropsichiatri. Altre ragioni comuni per cercare aiuto medico includono l’interferenza con il sonno del compagno di letto da parte del gemito del paziente; e, se il gemito ha connotazioni sessuali, diventa un problema sociale.,
Stiamo segnalando un caso di un giovane paziente maschio che ha cercato aiuto da uno psichiatra per mal di testa mattutino ed eccessiva stanchezza durante il giorno, insieme alla produzione di suoni anormali di notte. Alla polisonnografia, gli è stata diagnosticata una catatrenia con bruxismo correlato al sonno.
Un giovane paziente maschio di 26 anni aveva una storia di gemiti durante il sonno, mal di testa bi-temporale dopo il risveglio e un sonno non ristoratore. È stato riferito che ha avuto più episodi di gemiti durante la maggior parte delle notti di una determinata settimana. Il suono era abbastanza forte da interrompere il sonno della persona che divideva la stanza con lui. Stava interferendo con le sue attività professionali poiché il suo lavoro gli richiedeva di stare lontano da casa e di condividere la stanza con i suoi colleghi. Lo ha spinto a consultare un medico.
Ha avuto questo problema fin dall’adolescenza, come è stato riferito dai familiari; tuttavia, era ignaro di questo problema. I suoi gemiti durante il sonno erano monotoni con ampiezza e durata variabili e con più eventi ogni notte. È stato riferito che aveva un problema simile anche durante i sonnellini.
Inoltre, lamentava un mal di testa bitemporale al mattino che migliorava nel pomeriggio. Il mal di testa era sordo e dolorante e non era associato a nessun altro sintomo. I membri della famiglia non potevano commentare l’associato digrignamento dei denti durante il sonno; tuttavia, al risveglio è stato segnalato dolore alla mascella.
Il sonno non ristoratore, quasi quotidianamente, è stato segnalato sin dall’adolescenza e il paziente spesso si sentiva stanco o assonnato durante il giorno. Il suo punteggio alla scala della sonnolenza Epworth era 12. Non c’era storia che suggerisse apnea ostruttiva del sonno, sindrome delle gambe senza riposo, narcolessia, disturbi del sonno del ritmo circadiano o parasonnia. La sua storia medica non era eccezionale. Non c’era storia familiare di sintomi simili, disturbi del sonno o disturbi medici.
All’esame, aveva una corporatura ectomorfa e atletica. Il punteggio di Mallampatti era 2; le tonsille non erano ipertrofiche; palato duro, palato molle e ugola erano normali. Anche la dimensione della lingua era normale e le vie aeree nasali erano pervie bilateralmente. Il suo peso era di 95 kg e l’altezza di 180 cm; l’indice di massa corporea era di 29,3 kg / m 2. La circonferenza del collo era di 14 pollici. I muscoli bilaterali temporali e masseteri erano normali e le articolazioni temporo-mandibolari non presentavano clic o dolorabilità.Anche l’esame dei denti e del torace erano normali.
Considerando l’anamnesi e l’esame, è stata fatta una diagnosi clinica di catatrenia con bruxismo correlato al sonno ed è stata consigliata la polisonnografia.
È stato sottoposto a una polisonnografia di livello 1 video-sincronizzata per due notti utilizzando il sistema diagnostico Alice-5 (Philips-Respironics) dopo l’acclimatazione al laboratorio del sonno. È stato posizionato il montaggio diagnostico e il punteggio è stato eseguito da un segnapunti esperto secondo il manuale dell’American Academy of Sleep Medicine.
Viene mostrato l’output dei rapporti polisonnografici per entrambe le notti. Durante il primo studio, la catatrenia è stata osservata per la prima volta durante il primo episodio di sonno REM (rapid-eye-movement). Durante la prima notte, sono stati osservati 43 episodi di catatrenia, della durata di 2-18 secondi, durante il sonno REM mentre solo 7 eventi sono stati osservati durante il sonno N2 (intervallo di durata: 3-7 secondi). La notte successiva, il primo evento di catatrenia è apparso durante il primo episodio del sonno N2. Si sono verificati un totale di 16 eventi durante il sonno N2 (durata: 2-10 secondi) e 31 eventi durante il sonno REM, ciascuno della durata di 4-17 secondi. Gli eventi sono stati affollati verso la seconda metà del sonno e sono stati visti in gruppi in entrambe le notti. La maggior parte degli eventi è stata preceduta da un movimento delle gambe (78%), aveva associato eccitazione (92% del totale) e alcuni erano associati a bruxismo (8% del totale). L’attività ritmica del movimento dei muscoli masticatori (RMMA) è stata osservata sia durante N2 che durante il sonno REM. È stato visto con e senza catatrenia.

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Tabella 1: dati di due notti di polisonnografia Fare clic qui per visualizzare

Figura 1: gemiti correlati al sonno e attività di movimento ritmico dei muscoli masticatori durante il sonno N2 e REM. (a) Tre eventi di catatrenia durante il sonno REM (epoca di 30 secondi). Due eventi associati ai movimenti delle gambe e un evento associato all’eccitazione. Notare lo schema in crescendo-decrescendo e il segnale di lunga durata sentito al microfono che suggerisce la presenza di catatrenia. (b) Eventi di catathrenia durante il sonno N2 (epoca di 30 secondi). Erano associati all’attività di movimento masticatorio ritmico (RMMA). RMMA è iniziato con un movimento delle gambe. (c) Apnea notturna centrale durante il sonno N2 (epoca di 30 secondi). Questo è iniziato dopo una breve eccitazione e un movimento delle gambe. (d) RMMA senza catathrenia durante il sonno REM, associato ad aritmia respiratoria. Il microfono mostra segnali di digrignamento dei denti Fare clic qui per visualizzare

La letteratura precedente riporta che polisonnograficamente, la catatrenia si manifesta come espirazione prolungata, bradipnea e segnali sonori prolungati durante il sonno N2 e REM con predominanza verso la seconda metà della notte., È stato riportato che il suono segue il modello crescendo-decrescendo ed è iniziato con un’eccitazione.
Questo disturbo è stato segnalato per iniziare durante il infanzia o adolescenza e la maggior parte di questi pazienti ha un indice di massa corporea (BMI) normale., Il suono gemito è prodotto dalla chiusura subtotale della glottide ei muscoli faringei non svolgono alcun ruolo nel produrlo.
La catatrenia è differenziata da apnea centrale del sonno per la presenza di vocalizzazione; da crisi epilettiche legate al sonno mediante elettroencefalografia; dal laringospasmo correlato al sonno dai diversi sintomi clinici; e, dal russare espiratorio per la peculiare qualità e durata del suono. Abbiamo riscontrato che, oltre alla catatrenia, il paziente aveva alcuni episodi di apnea centrale del sonno, che però erano clinicamente insignificanti. L’associazione con disturbi respiratori legati al sonno è stata segnalata in una serie di casi ma non nell’altra.,
Anche questo caso era diverso perché riportava sonnolenza diurna, una scoperta che è stata riportata solo in una serie di casi finora. Altre serie di casi hanno riportato un alto indice di disturbi respiratori ma non hanno riscontrato un’eccessiva sonnolenza diurna nei soggetti. È stato riscontrato che la sonnolenza diurna ha un’associazione con l’indice di eccitazione. È stato proposto che la frammentazione del sonno notturno osservata in questi pazienti potrebbe essere responsabile della sonnolenza diurna.
Se la catatrenia rappresenti o meno un disturbo respiratorio correlato al sonno o una parasonnia, è ancora oggetto di dibattito, forse a causa del piccolo numero di segnalati casi. Iriate et al., Hanno proposto che questo disturbo potesse rappresentare entrambe le entità, a seconda delle caratteristiche dei reperti polisonnografici.Eventi di maggiore durata (> 2 sec), osservati prevalentemente durante il sonno REM e associati all’apnea notturna centrale, favoriscono la possibilità che si tratti di un disturbo respiratorio, mentre gli eventi di breve durata (1- 3 sec), visto durante il sonno REM / NREM e che mostra ipopnea ostruttiva può rappresentare la parasonnia. In questo paziente, abbiamo osservato eventi che si verificano prevalentemente durante il sonno REM in entrambe le notti. Gli episodi erano di lunga durata in assenza di un problema respiratorio correlato al sonno clinicamente significativo. L’assenza di ipopnea ostruttiva, la presenza di apnea notturna centrale e la predominanza durante il sonno REM favoriscono l’entità a rappresentare una patologia respiratoria nel paziente presente. Forse, la nostra comprensione riguardo alla distinzione tra i due (disturbo respiratorio vs parasonnia) è nebulosa a causa della limitata letteratura disponibile. Abbiamo osservato che un movimento delle gambe e / o un’eccitazione hanno preceduto la maggior parte degli eventi. Questa breve eccitazione può produrre instabilità nello stato di coscienza in varie aree del cervello che possono provocare parasonnie. Tuttavia, alcuni degli eventi non sono stati preceduti da eccitazione e / o movimenti delle gambe che supportano il fatto che potrebbe essere dovuto anche a un disturbo respiratorio.
Il paziente presentava anche i sintomi clinici del bruxismo correlato al sonno. Bruxismo e parasonnie sono stati osservati in 3 dei sette casi riportati da Guilliminault et al., E in 4 degli otto casi riportati da Prihodova et al. La classificazione internazionale del disturbo del sonno-3a edizione descrive che il bruxismo correlato al sonno compare dopo un’eccitazione transitoria o durante un disturbo respiratorio, una scoperta che è stata osservata anche nel caso in esame. mostra che l’attività di movimento masticatorio ritmico (RMMA) era associata a espirazione prolungata e bradipnea. Questo non si osserva nei pazienti con bruxismo correlato al sonno che non soffrono di catatrenia. Considerando questo fatto e l’elevato grado di concordanza tra RMMA e catatrenia, può essere possibile che una delle due condizioni derivi da un disturbo nel mantenimento dello stato di sonno o che possa avere un meccanismo neurobiologico comune.
In conclusione, catatrenia è una malattia rara, che può produrre sintomi soggettivi oltre a disturbi sociali. Molti pazienti possono avere una scarsa qualità del sonno insieme a sintomi diurni. Questi pazienti dovrebbero essere sempre sottoposti a screening per parasonnia o disturbi del movimento legati al sonno.
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Non ci sono conflitti di interesse.

” Riferimenti

	American Academy of Sleep Medicine. International Classification of Sleep Disorders. 3a ed. Darian, IL: American Academy of Medicina del sonno; 2014.
	Guilleminault C, Hagen CC, Khaja AM. Catathrenia: parasomnia o rara caratteristica di disturbi respiratori nel sonno? Sleep 2008; 31: 132-9.
	Prihodova I, Sonka K, Kemlink D, Volna J, Nevsimalova S. Risvegli in gemiti notturni. Sleep Med 2009; 10: 1051-5.
	Berry RB, Brooks R, Gamaldo CE, Harding SM, Lioyd RM, Marcus CL, Vaughn BV per l’AA di SM. Il Manuale AASM per il punteggio del sonno e degli eventi associati: regole, terminologia e specifiche tecniche. Versione 2. Darien, IL: American Academy of Sleep Medicine; 2015.
	Vetrugno R, Lugaresi E, Plazzi G, Provini F, D “Angelo R, Montagna P. Catathrenia (gemiti notturni): Un pattern respiratorio anormale durante il sonno. Eur J Neurol 2007; 14: 1236-43.
	Janković S, Sokić D, Vojvodić N, Ristić A, Kovačević M. Catathrenia: una malattia con apnea notturna centrale accompagnata da un suono. Clin Neurophysiol 2013; 124.
	Ott SR, Hamacher J, Seifert E. Portano la luce alle sirene della notte: laringoscopia nella catatrenia durante il sonno. Eur Respir J 2011; 37: 1288-9.
	Iriarte J, Campo A, Alegre M, Fernández S, Urrestarazu E. Catathrenia: Disturbo respiratorio o parasonnia? Sleep Med 2015; 16: 827-30.
	Gupta R, Dhyani M, Goel D, Das S. Cefalea secondaria a bruxismo correlato al sonno: un caso con reperti polisonnografici.J Neurosci Rural Pract 2015; 6: 248.

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